Choroby genetyczne. Delecje, Genetyka


Choroby genetyczne (gr. genetes = rodzic, zrodzony) - grupa chorób wywołana mutacjami w obrębie genu lub genów, mających znaczenie dla prawidłowej budowy i czynności organizmu.

Ze względu na rodzaje mutacji wyróżnia się choroby genetyczne niedziedziczące się, które powstają wskutek mutacji DNA tylko w komórkach somatycznych, oraz choroby genetyczne dziedziczące się, wywołane mutacjami istniejącymi we wszystkich komórkach ciała, również w komórkach prapłciowych, odpowiedzialnych za wytwarzanie komórek jajowych i plemników. Od rozległości zmian w materiale genetycznym zależy, czy ma się do czynienia z chorobami spowodowanymi przez aberracje chromosomowe, czy z chorobami, których przyczyną są mutacje punktowe.

Delecja polega na utracie jednej lub większej liczby par nukleotydów z DNA genowego. Delecja trójki nukleotydów powoduje brak jednego aminokwasu w łańcuchu (delecja kodonu kodującego dany aminokwas, lub połączenie dwóch uszkodzonych kodonów w nowy). Delecja liczby nukleotydów nie będącej wielokrotnością liczby 3 prowadzi do przesunięcia ramki odczytu i zmiany wszystkich kodonów od miejsca delecji począwszy. Delecja kilkuset nukleotydów oznacza zmianę prowadzącą nawet do usunięcia całego genu.

Zespół kociego krzyku, zespół miauczenia kota (zespół Lejeune'a, zespół monosomii 5p, fr. maladie du cri du chat, ang. cri du chat syndrome, cat cry syndrome) - choroba genetyczna wywołana delecją krótkiego ramienia chromosomu 5. Częstość występowania zespołu ocenia się na od 1:15 000 do 1:50 000 żywych urodzeń. Pierwszym, który opisał zespół objawów spowodowanych delecją krótkiego ramienia chromosomu 5, był Jérôme Lejeune i jego współpracownicy .

Zespół kociego krzyku powoduje delecja krótkiego ramienia chromosomu 5 (kariotyp 46,XX,del(5p) lub 46,XY,del(5p)). Wielkość delecji może być różna, od 5p15.2 do całego krótkiego ramienia. Większość mutacji to delecje de novo, ale około 12% przypadków spowodowanych jest nierównomiernym rozejściem się chromosomów rodzicielskich z translokacją. W mniej niż 10% przypadków występują dodatkowe aberracje (np. chromosom pierścieniowy). Przypuszcza się, że do genów, których delecja wpływa na fenotyp zespołu kociego krzyku należą położone na krótkim ramieniu chromosomu 5 geny kodujące białka biorące udział w rozwoju mózgu - semaforynę F i delta-kateninę, a także gen kodujący telomerazę.

Na fenotyp pacjentów z zespołem monosomii 5p składają się małe wady wrodzone, czyli cechy dysmorficzne i duże wady wrodzone narządów wewnętrznych. W okresie noworodkowym stwierdza się niską masę urodzeniową, niechęć do ssania, słabe przybieranie na wadze, wiotkość (hipotonia mięśniowa), utrudnione oddychanie.

Cechy dysmorficzne

Charakterystyczny zestaw cech dysmorficznych twarzy, tzw. gestalt (niemiecki termin stosowany w dysmorfologii):

W okresie noworodkowym i pierwszych miesiącach okresu niemowlęcego stwierdza się charakterystyczny płacz dziecka, zwykle prowadzący do prawidłowej diagnozy i od którego zespół wziął swoją nazwę. Płacz przez wysoką tonację dźwięków i monotonię przypomina miauczenie kota. Wiązane jest to z nieprawidłową budową krtani (krtań jest mała, wąska, romboidalnego kształtu) i nagłośni (wiotka, mała, hipotoniczna), a także zaburzeniami czynnościowymi i strukturalnymi układu nerwowego. Malformacje podstawy czaszki wskazują na współistnienie nieprawidłowości rozwoju pierwotnego tyłomózgowia i krtani w trakcie rozwoju zarodkowego. Płacz zanika w ciągu kilku miesięcy.

Spotyka się ponadto zmiany kostno-stawowe, takie jak koślawość kończyn, nadmierna ruchomość stawów i pseudosyndaktylia. Na skórze mogą występować naczyniaki i wyrośla przeduszne. Ocena dermatoglifów ujawnia zmniejszoną liczbę listewek skórnych na opuszkach palców, przewagę wirów i łuków, zmniejszoną liczbę tzw. pętlic łokciowych, obecność bruzdy poprzecznej dłoni, wysokie położenie trójramiennika t' na dłoni i pojedynczą bruzdę zgięciową w okolicy małego palca

Zespół Wolfa-Hirschhorna

Zespół Wolfa-Hirschhorna (ang. Wolf-Hirschhorn syndrome, WHS) - zespół wad wrodzonych spowodowany mikrodelecją na krótkim ramieniu chromosomu 4. Około 20% dzieci chorych na ten zespół nie dożywa 2 roku życia. Częstość zespołu szacuje się na około 1:50 000 urodzeń; występuje częściej u dziewczynek. Zespół opisali pierwsi Cooper i Kurt Hirschhorn w 1961 roku. Nieprawidłowości budowy chromosomu 4 u pacjentów z tym zespołem stwierdzono w roku 1970. Zespół spowodowany jest mikrodelecją fragmentu jednego z pary chromosomów 4. Dla wystąpienia pełnoobjawowego fenotypu WHS wymagana jest delecja terminalna prążka 4p16.3. Kariotyp pacjentów z tą aberracją chromosomalną zapisuje się 46,XY,del(4)(p16.3) u płci męskiej i 46,XX,del(4)(p16.3) u płci żeńskiej. Oprócz delecji terminalnej, stwierdza się także występowanie innego typu aberracji chromosomowych u pacjentów z fenotypem WHS: translokacji, delecji interstycjalnej ramienia krótkiego, oraz chromosomu pierścieniowego. W locus 4p16.3 znajduje się gen kandydacki zespołu (Wolf-Hirschhorn Syndrome Candidate 1; WHSC1, OMIM*602952). W patogenezę zespołu może być zaangażowany gen HOX6 (OMIM*142983) w locus 4p16.1. Wydaje się, że zespół Wolfa-Hirschhorna i łagodniej przebiegający zespół Pitta-Rogersa-Danksa (PRDS, OMIM#262350 są schorzeniami allelicznymi o nakładających się fenotypach.

WHS objawia się głównie niską masą urodzeniową, hipotonią i opóźnieniem rozwoju psychoruchowego, małogłowiem, charakterystyczną dysmorfią twarzy, anomaliami budowy małżowin usznych, wadami zamknięcia (rozszczepy podniebienia albo wargi, coloboma tęczówki, wady przegród serca). Na typowy dla WHS zestaw cech dysmorficznych twarzy składają się skośno-dolne ustawienie szpar powiekowych, typowy "Gestalt" pacjentów: wydatna gładzizna, hiperteloryzm oczny, szeroki dziobiasty nos, wysokie i wydatne czoło, określane łącznie jako "Greek warrior helmet" facies (twarz przypominająca hełm grecki), zmarszczka nakątna, nisko osadzone uszy, opadanie powiek i rzadkie brwi w linii środkowej. Stwierdza się także spodziectwo i wady kośćca.

Najczęstsze zaburzenia występujące w WHS

Zespół Angelmana (ang. Angelman syndrome, AS) - genetycznie uwarunkowany zespół spowodowany najczęściej mikrodelecją w regionie 15q11-13. Chorobę opisał jako pierwszy w 1965 roku Harry Angelman, pediatra z Warrington. W swojej pracy przedstawił trzech pacjentów, których określił jako "dzieci marionetki" ("puppet children").Zespół Angelmana spowodowany jest utratą regionu 15q11-q13, rzadziej jednorodzicielską disomią chromosomu lub nieprawidłowym imprintingiem. Wiele charakterystycznych cech zespołu Angelmana wynika z utraty funkcji genu UBE3A. Ludzie dziedziczą jedną kopie genu UBE3A od każdego z rodziców, a obie kopie tego genu są aktywne w wielu tkankach organizmu. W pewnych obszarach mózgu jedynie matczyna kopia genu UBE3A jest aktywna. Jeśli kopia genu UBE3A pochodząca od matki została utracona lub jeżeli jest niezdolna do prawidłowego funkcjonowania np. z powodu mutacji, wówczas nie będzie żadnej aktywnej kopii genu w określonych partiach mózgu, co prowadzi do AS. Zaburzenia w ojcowskiej kopii 15q11-13, prowadzą do zespołu Pradera-Williego.

Zespół Angelmana charakteryzują głównie objawy neurologiczne: niepełnosprawność intelektualna, ataksja, padaczka, charakterystyczne ruchy przypominające marionetkę i napady śmiechu bez powodu (stąd dawna, zarzucona nazwa zespołu, ang. happy puppet syndrome). Mniej wyrażone są cechy dysmorficzne twarzy, takie jak duże usta (makrostomia), wystający język (glossoptosis), szeroko rozstawione zęby. Tęczówki prawie zawsze mają kolor niebieski. Dzieci z zespołem Angelmana przejawiają różne sensoryzmy, wśród nich częstym jest fascynacja wodą.

Dzieci rodzą się na ogół z ciąży o prawidłowym przebiegu, z masą i długością ciała w normie. Pierwsze objawy nieprawidłowego rozwoju psychoruchowego ujawniają się na ogół pomiędzy 6. a 9. miesiącem życia. W pojedynczych przypadkach rozwój może wydawać się prawidłowy do końca pierwszego roku życia. Podobnie jak w wielu innych zespołach warunkowanych genetycznie, większość dzieci z zespołem Angelmana przejawia znaczne zaburzenia rozwoju mowy. Około 30% dzieci nie mówi, a pozostałe w większości posługują się pojedynczymi wyrazami. Z tego powodu, możliwie jak najwcześniej należy umożliwić dzieciom korzystanie ze specjalnych pomocy pozwalających rozwijać komunikację alternatywną.

Zespół Pradera-Williego (zespół Pradera-Labharta-Williego, ang. Prader-Willi syndrome, Prader-Labhart-Willi syndrome, PWS) - zespół wad wrodzonych spowodowany aberracją chromosomalną, najczęściej częściową utratą (delecją) długiego ramienia chromosomu 15, pochodzącego od ojca. Na obraz kliniczny choroby składają się niski wzrost, upośledzenie umysłowe, niedorozwój narządów płciowych (hipogonadyzm) oraz otyłość spowodowana mniejszym niż u zdrowych ludzi zapotrzebowaniem energetycznym przy jednoczesnym ciągłym niepohamowanym uczuciu głodu. Uważa się, że zespół Pradera-Williego jest najczęstszą genetycznie uwarunkowaną przyczyną otyłości.

Przypuszczalnie jednym z pierwszych opisów choroby był ten pozostawiony przez Johna Langdona Downa, który w 1864 i ponownie w 1887 roku w słynnej monografii "Mental Afflictions of Childhood and Youth" opisał pacjentkę o inicjałach E.C., pensjonariuszkę Earlswood Asylum for Idiots, w wieku 14 lat ważącą 196 funtów (84 kg) przy wzroście 4 stóp i 4 cali (1,32 m). Jej chrapanie w nocy przeszkadzało innym pensjonariuszom, a w dzień była senna. Pacjentka miała także objawy hipogonadyzmu i charakterystycznie małe stopy i dłonie. W autopsji zmarłej przedwcześnie kobiety stwierdzono hipoplastyczne jajniki i macicę.Częstość występowania zespołu ocenia się na 1:10 000-1:25 000 żywych urodzeń. Nie donoszono o różnicach w częstości PWS w różnych grupach etnicznych, jednak w jednej pracy wykazano, że fenotyp zespołu u Afroamerykanów może być mniej wyraźnie zaznaczony: dysmorfia twarzy łagodniej wyrażona, stopy i dłonie prawidłowej wielkości, a wzrost mniej wyraźnie obniżony. Autorzy pracy zasugerowali, że w populacji afroamerykańskiej PWS może być niedodiagnozowany. PWS jednakowo często dotyka obie płci.

Zespół Pradera-Williego spowodowany jest nieprawidłowością w regionie 15q11-q13, określanym jako region krytyczny zespołu Pradera i Williego (PWCR, Prader-Willi critical region) powstałą na skutek jednego z kilku mechanizmów:

Nieprawidłowości w obrębie PWCR dotyczą ponad 99% pacjentów z fenotypem PWS.

Zespół Pradera-Williego był pierwszym opisanym u człowieka przykładem zjawiska imprintingu(metylacja genów). Zespół Angelmana jest schorzeniem spowodowanym utratą matczynego fragmentu chromosomu obejmującego PWCR. Duplikacje PWCR powodują opóźnienie umysłowe, drgawki i autyzm.

PWS należy do grupy tzw. zespołów przyległych genów (contiguous gene syndromes), ponieważ fenotyp wynika z delecji kilku genów o sąsiadujących loci. W PWS delecji ulegają ojcowskie kopie genu SNRPN kodującego dwa białka: czynnik splicingowy SmN i polipeptyd SNURF (SNRPN upstream reading frame). SNRPN przepisywany jest też na długi, podlegający alternatywnemu splicingowi RNA, zawierający liczne, małe jąderkowe RNA (snoRNA, small nucleolar RNAs). W PWCR znajduje się też gen NDN kodujący nekdynę.

Charakterystyczne objawy w zespole Pradera-Williego to:

Powikłania otyłości są główną przyczyną zgonu pacjentów z PWS. Należą tu:

Opracowano kryteria diagnostyczne dla PWS. Dla dzieci w wieku do 3 lat do rozpoznania wystarcza 5 punktów, z czego co najmniej 4 za kryteria duże; dla dzieci w wieku powyżej 3 lat rozpoznanie wymaga 8 punktów, z czego co najmniej 5 za kryteria duże. Kryteria dodatkowe jedynie zwiększają lub zmniejszają pewność postawionej diagnozy:

Kryteria duże (1 punkt każde)

  1. Hipotonia mięśniowa w okresie noworodkowym i wczesnodziecięcym, ze słabo wykształconym odruchem ssania i ustępująca w miarę dorastania

  2. Problemy z karmieniem i (lub) niechęć do ssania w niemowlęctwie, wymuszające konieczność specjalnych technik karmienia

  3. Szybki wzrost masy ciała między 1. a 6. rokiem życia powodujący otyłość centralną

  4. Hiperfagia, obsesja na punkcie jedzenia, szukanie jedzenia

  5. Charakterystyczne cechy dysmorficzne twarzy (dolichocefalia w niemowlęctwie, wąski wymiar czołowy, migdałowate szpary powiekowe, skierowane w dół kąciki ust - wymagane przynajmniej 3)

  6. Hipogonadyzm (hipoplazja narządów płciowych, małe wargi sromowe mniejsze u dziewcząt, hipoplastyczna moszna i wnętrostwo u chłopców; niecałkowite lub opóźnione dojrzewanie płciowe; niepłodność)

  7. Opóźnienie rozwoju psychoruchowego, łagodne do średniego opóźnienie umysłowe, trudności w uczeniu się u dziecka <6 roku życia.

  8. Delecja 15q11-13 stwierdzona w badaniu cytogenetycznym wysokiej rozdzielczości (>650 prążków), lub inna nieprawidłowość chromosomu w PWSCR, w tym matczyna disomia

Kryteria małe (0,5 punktu każde)

  1. Obniżone ruchy płodu, letarg płodu, poprawa z wiekiem

  2. Zaburzenia zachowania u dziecka (zmiany nastroju, zachowania obsesyjno-kompulsywne, upór, skłonność do kradzieży i kłamstwa)

  3. Zaburzenia snu/ okresy bezdechu

  4. Niskorosłość w wieku 15 lat (przy niewdrożeniu terapii GH; należy wziąć pod uwagę wzrost rodziców)

  5. Hipopigmentacja skóry i włosów w porównaniu do reszty rodziny

  6. Małe i wąskie dłonie (<25 percentyla), małe stopy (<10 percentyla) - sprawdzane na siatkach centylowych

  7. Zez zbieżny, krótkowzroczność

  8. Wydzielanie gęstej i lepkiej śliny, zbierającej się w kącikach ust

  9. Zaburzenia artykulacji

  10. Nawykowe skubanie skóry

Kryteria dodatkowe

  1. Wysoki próg bólu

  2. Osłabiony odruch wymiotny

  3. Skolioza (w zależności od wieku występuje u 30-80% osób z zespołem[46]) i (lub) kifoza

  4. Wczesne adrenarche

  5. Osteoporoza

  6. Niezwykłe zamiłowanie do układania puzzli

  7. Prawidłowe wyniki badań nerwowo-mięśniowych (biopsji mięśnia, EMG, NCV).

Metody cytogenetyczne

Rozpoznanie kliniczne PWS powinno być potwierdzone cytogenetycznie. Dostępne metody to:

Zespół delecji 22q11.2 (zespół mikrodelecji 22q11, ang. microdeletion 22q11 syndrome, (del 22q11.2) - zespół wad wrodzonych spowodowany mikrodelecją prążka chromosomu 22q11, przebiegający z pierwotnym niedoborem odporności.

W zespole delecji 22q11.2 dochodzi do zaburzeń rozwoju grasicy i jej aplazji, najczęściej w 6.-10. tygodniu życia płodowego. Grasica rozwija się z III i IV kieszonki skrzelowej, więc zaburzenia jej rozwoju przebiegają wspólnie z zaburzeniami gruczołów przytarczycznych.

Historycznie opisano kilka zespołów wad wrodzonych, które z czasem okazały się stanowić spektrum jednego zespołu wad. Były to:

Akronim CATCH-22 (ang. Paragraf 22) oznaczał:

Obecnie zaleca się niestosowanie terminu CATCH22 z powodu pejoratywnego wydźwięku nazwy: tytuł powieści Hellera Paragraf 22 jest też określeniem sytuacji bez wyjścia.

Zespół delecji 22q11.2 występuje w 1 na 4 000 żywych urodzeń w Szwecji. Zespół może być jednak częstszy ze względu na to, że niektórzy ludzie mają niewiele objawów i mogli zostać niezdiagnozowani.

Objawy są zmienne i obejmują:

wrodzone wady serca (75%) , tetralogia Fallota, atrezja tętnicy płucnej z ubytkiem przegrody międzykomorowej, truncus arteriosus , przerwanie łuku aorty typu B (30%), ubytek przegrody międzyprzedsionkowej, zaburzenia rozwoju podniebienia (69%)



Wyszukiwarka

Podobne podstrony:
Choroby genetyczne. Delecje, Biologia
choroby genetyczne zespoly meta Nieznany (2)
choroby genetyczne tabelka, I rok, I rok, gieldy, pen, medycyna, 1 semestr, Biologia medyczna, Genet
Choroby genetyczne
ROZDZIAL VII CHoroby genetyczne
Choroby genetyczne zadania z kolokwium
wykłady choroby, genetyka, moja prezentacja
4 Charakterystyka chorób genetycznych człowieka
Choroby genetyczne człowiekai ich diagnostyka Biologia
Choroby genetyczne. Zaburzenia w liczbie chromosomów płci, Biologia
Biologia część V, Zespół Turnera choroba genetyczna
BIOLOGIA Prezentacja choroby genetyczne
choroby genetyczne i ich wykrywanie
Choroby genetyczne czlowieka 2
Wykł XIV genetyka człowieka choroby genetyczne

więcej podobnych podstron