905

Streszczenie

Wprowadzenie: guz Warthina jest drugim co do czę-

stości występowania łagodnym nowotworem gru-

czołów ślinowych.

Cel pracy: ocena częstości występowania i przed-

stawienie stosowanych metod leczenia chorych z

gruczolakiem limfatycznym.

Materiał i metody: zanalizowano postępowanie

oraz wyniki uzyskane u 43 pacjentów leczonych w

Klinice Chirurgii Twarzowo-Szczękowej WIM z po-

wodu guza Warthina.

Wyniki: najczęstszym powikłaniem był przemijający

niedowład nerwu twarzowego (3 chorych). W jed-

nym przypadku wystąpiła wznowa nowotworu wy-

magająca powtórnego zabiegu.

Wnioski: częściowa lub całkowita parotidektomia

jest właściwą metodą leczenia guzów Warthina, zaś

zakres resekcji gruczołu zależy od lokalizacji i wiel-

kości usuwanego gruczolaka.

Chirurgiczne leczenie guza Warthina

Surgical treatment of Whartin’s tumour

Jan Przybysz, Jarosław Dąbrowski, Tomasz Piętka, Wojciech Domański,

Grzegorz Krzymański

Z Kliniki Chirurgii Twarzowo-Szczękowej Wojskowego Instytutu Medycznego

Kierownik: prof. dr hab. n. med. G. Krzymański

Summary

Introduction: Whartin’s tumour is the second most

frequent benign salivary gland neoplasm.

Aim of the study: To assess the incidence of

adenolymphoma and describe surgical treatment

methods.

Material and method: Retrospective analysis of the

course of treatment and its outcome in 43 patients

treated in our department for Warthin’s tumour was

carried out.

Results: The most common complication (3 cases)

was transient facial nerve function impairment. The

recurrence of the tumour in one case required a

repeat of the surgical procedure.

Conclusions: Partial or complete parotidectomy is a

suitable treatment option for Whartin’s tumour with

the extent of the procedure depending predominantly

on tumour’s size and localization.

Wstęp

Nowotwory przyusznych gruczołów ślino-

wych stanowią zróżnicowaną grupę guzów za-

równo pod względem budowy histologicznej

jak i obrazu klinicznego. Nowotwory złośliwe,

przede wszystkim raki, stanowią około 15%

guzów ślinianek przyusznych. Pozostałe 85%

to nowotwory łagodne, wśród których domi-

nującą pozycję zajmuje gruczolak wielopo-

staciowy. Drugim co do częstości występowa-

nia łagodnym guzem przyusznic (4-13%), jest

gruczolak limfatyczny (adenolymphoma) na-

zywany również guzem Warthina lub gruczo-

lakotorbielakiem limfatycznym (cystadenoma

papillare lymphomatosum).

Gruczolaka limfatycznego po raz pierwszy

opisał Hildebrand w 1895 roku. Wyodrębnienie

gruczolaka limfatycznego jako samodzielnej

jednostki chorobowej wiązane jest z nazwiska-

KEYWORDS:

Warthin’s tumour, salivary gland tumour removal,

superficial parotidectomy

HASŁA INDEKSOWE:

guz Warthina, usunięcie guza ślinianki, parotidekto-

mia powierzchowna

Czas. Stomatol., 2009, 62, 11, 905-911

© 2009 Polish Dental Society

http://www.czas.stomat.net

906

J. Przybysz i in.

Czas. Stomatol.,

mi Albrechta i Arzta (1910 r.). Pierwszy pełny

opis histopatologiczny oraz nazwę cystadeno-

ma papillare lymphomatosum zawdzięczamy

Warthinowi (1929 r.) [17].

Obecnie gruczolak limfatyczny razem z gru-

czolakiem kwasochłonnym, podstawnokomór-

kowym i gruczolakiem z komórek łojowych

zaliczany jest do grupy gruczolaków mono-

morficznych [9, 16, 18]. Guzy te w przeci-

wieństwie do gruczolaków wielopostaciowych

nie wykazują tak silnej tendencji do wznów

po leczeniu chirurgicznym. Również złośli-

wa transformacja gruczolaków monomorficz-

nych, jakkolwiek opisywana w piśmiennic-

twie, jest o wiele rzadsza niż zezłośliwienie

guza mieszanego [14, 18].

W badaniu klinicznym gruczolak limfatycz-

ny najczęściej występuje pod postacią ela-

styczno-twardego, gładkiego, pojedynczego

guza, przesuwalnego względem skóry i pod-

łoża. Jego średnica może wynosić nawet 8

cm, zaś czasami może wykazywać objaw cheł-

botania. W 7 – 14% przypadków guz rozwi-

ja się obustronnie [4, 5], czasem wieloogni-

skowo, synchronicznie lub metachronicznie.

Zazwyczaj jedynym objawem guza jest uwy-

puklenie tkanek w okolicy przyusznico-żwa-

czowej lub zażuchwowej. Dolegliwości bó-

lowe występują bardzo rzadko, zazwyczaj w

przebiegu zakażenia guza [3]. Rozwojowi gru-

czolaka limfatycznego nie towarzyszą objawy

porażenia nerwu twarzowego.

Etiopatogeneza guza do dnia dzisiejszego

pozostaje tematem dyskusyjnym, jakkolwiek

powszechnie przyjęto, że elementem neopla-

stycznym są komórki nabłonka przewodów

ślinowych. Jedna z hipotez („heterotopii”) za-

kłada że punktem wyjścia guza jest nabło-

nek przewodów ślinowych przemieszczony

w trakcje rozwoju osobniczego do węzłów

chłonnych wewnątrzprzyuszniczych a niekie-

dy pozaprzyuszniczych [1, 2]. Inni autorzy z

kolei twierdzą, że u podstawy rozwoju guza

leżą zjawiska związane z immunologicznym

mechanizmem nadwrażliwości późnej (teoria

„immunologiczna”) [8, 15].

Leczenie guza Warthina polega na jego chi-

rurgicznym usunięciu. Początkowo, do lat 50

i 60 ubiegłego wieku stosowano proste wy-

łuszczenie guza. Jednak ze względu na opisane

przypadki wieloogniskowego występowania

guza i związaną z tym możliwość nawrotu [9]

w chwili obecnej powszechnie akceptowany-

mi metodami leczenia są: usunięcie guza z czę-

ścią otaczającego go miąższu ślinianki, usu-

nięcie płata powierzchownego oraz usunięcie

całej ślinianki z zaoszczędzeniem nerwu twa-

rzowego. Następstwem zabiegu (szczególnie

parotidektomii całkowitej) jest ryzyko trwałe-

go uszkodzenia nerwu VII, lecz powikłanie to

występuje stosunkowo rzadko [9, 10].

Pozostałe powikłania w postaci zespołu po-

tliwości smakowej (zespół Łucji Frey), upośle-

dzenia lub zniesienia czucia w obrębie małżo-

winy usznej są zazwyczaj niedoceniane przez

lekarza i bagatelizowane przez chorego, który

pozbył się podstawowego problemu jakim był

dla niego guz ślinianki.

Cel pracy

Celem pracy było określenie częstości wy-

stępowania i cech klinicznych gruczolaka lim-

fatycznego w materiale kliniki oraz przedsta-

wienie metod i wyników jego leczenia.

Materiał i Metody

W latach 1999-2008 w Klinice Chirurgii

Twarzowo-Szczękowej WIM w Warszawie le-

czono 149 chorych z powodu łagodnych na-

błonkowych guzów gruczołów ślinowych.

Pośród nich było 43 chorych (29%) z potwier-

dzonym histopatologicznie gruczolakiem lim-

907

2009, 62, 11

Guz Warthina

fatycznym (średni wiek chorych wyniósł 59

lat, mediana – 58 lat, zaś stosunek M/K jak

2:1). W badanej grupie było 29 mężczyzn w

wieku od 40 do 86 lat oraz 14 kobiet w wieku

od 20 do 83 lat.

Guzy były zlokalizowane w obrębie ślinian-

ki przyusznej (38 przypadków) lub w jej bez-

pośrednim sąsiedztwie (5 przypadków). U 4

chorych guz występował obustronnie. W 5 jed-

nostronnych przypadkach obserwowano wie-

loogniskowy charakter guza.

W większości obserwacji guz był zlokali-

zowany w płacie powierzchownym ślinian-

ki przyusznej lub w jej dolnym biegunie (37

chorych). Płat głęboki był punktem wyjścia

nowotworu zaledwie u 1 pacjenta. U pozosta-

łych 5 chorych guz znajdował się w sąsiedz-

twie dolnego bieguna przyusznicy, bez kontak-

tu z miąższem gruczołu. Na podstawie badania

ultrasonograficznego stwierdzono, że w więk-

szości obserwacji (30 chorych) wielkość guza

nie przekraczała 4 cm.

Wywiad chorobowy u 16 chorych nie był

dłuższy niż 12 miesięcy, a w 7 przypadkach

przekraczał 5 lat. Troje chorych zgłaszało w

wywiadzie przebyty zabieg usunięcia inne-

go guza gruczołów ślinowych (adenoma ple-

omorphicum) w innym ośrodku (1 – ślinianki

podżuchwowej, 2 – ślinianki przyusznej). W

5 przypadkach guzowi towarzyszyły dolegli-

wości o charakterze zapalnym, które wystąpiły

po biopsji diagnostycznej i ustąpiły po poda-

niu antybiotyku.

Wszyscy pacjenci byli leczeni chirurgicznie.

W 12 przypadkach guz wyłuszczono. Zabieg

taki wykonano w sytuacji, gdy guz znajdował

się całkowicie poza miąższem ślinianki (5 cho-

rych) lub kontaktował się z nim jedynie nie-

wielką częścią swej torebki (7 chorych). W po-

zostałych 31 przypadkach wykonano: resekcję

części płata powierzchownego lub całego dol-

nego bieguna ślinianki (24 chorych), usunię-

cie całego płata powierzchownego (6 chorych)

oraz w 1 przypadku parotidektomię całkowitą

z zachowaniem nerwu twarzowego.

W grupie chorych z obustronnym guzem

Warthina, na jednoczasowy obustronny zabieg

operacyjny zdecydowało się 2 chorych.

Wyniki

We wszystkich przypadkach przebieg po-

operacyjny nie był powikłany. W drugim dniu

po zabiegu usuwano drenaż ssący. Rany wy-

goiły się przez rychłozrost. Szwy zdejmowa-

no w 7 dniu po zabiegu. Cechy porażenia ner-

wu twarzowego po zabiegu obserwowano w 8

przypadkach. Najczęściej dotyczyły one gałę-

zi brzeżnej nerwu VII. Osłabienie siły mięśnia

okrężnego oka obserwowano u 3 chorych pod-

danych parotidektomii powierzchownej i cał-

kowitej. Objawy niedowładu we wszystkich

przypadkach ustąpiły w przeciągu miesiąca.

Żaden z chorych nie zgłaszał objawów zespo-

łu Łucji Frey.

W jednym przypadku, dwa lata po resekcji

gruczolaka limfatycznego wraz z dolnym bie-

gunem ślinianki przyusznej, w trakcie bada-

nia kontrolnego, w obrębie miąższu ślinian-

ki stwierdzono obecność nowego guza. Guz

usunięto wraz z pozostałą częścią miąższu śli-

nianki. Badanie histopatologiczne usuniętego

miąższu ślinianki wykazało obecność w nim

guza o charakterze wieloogniskowym (adeno-

lymphoma multifocale). W chwili obecnej, po

5 latach obserwacji nie stwierdzono wznowy

procesu nowotworowego.

W jednym przypadku, obecność guza

Warthina stwierdzono w preparacie usunię-

tego układu chłonnego szyi u chorego opero-

wanego z powodu raka dna jamy ustnej. Guz

zlokalizowany był w jednym z węzłów szyj-

nych głębokich górnych, bez kontaktu z miąż-

szem ślinianki.

908

J. Przybysz i in.

Czas. Stomatol.,

Omówienie wyników i dyskusja

Guz Warthina w naszym materiale stanowił

29% łagodnych nabłonkowych guzów gruczo-

łów ślinowych. Podobny odsetek przedstawia-

ją inni autorzy [10-13]. Również częstość wy-

stępowania guzów obustronnych i wieloogni-

skowych jest zgodna z danymi spotykanymi w

piśmiennictwie [5-7].

Obserwuje się tendencję do wyrównywa-

nia zapadalności na gruczolaka limfatycznego

między populacjami mężczyzn i kobiet. W la-

tach 30 ubiegłego wieku, wg Warthina stosu-

nek mężczyzn do kobiet wynosił 20:1, w latach

50 i 60 około 4:1. We współczesnych opraco-

waniach [11, 12], podobnie jak w przedstawia-

nym materiale proporcja ta wynosi około 2:1.

Potencjalnej przyczyny takiego trendu można

upatrywać w zwiększeniu się odsetka palących

w populacji kobiet [7, 8].

W latach 50 i 60 ubiegłego wieku w chi-

rurgicznym leczeniu gruczolaka limfatyczne-

go stosowano przede wszystkim wyłuszczenie

guza. Wybierając tę metodę leczenia kierowa-

no się łagodnym jego charakterem. Część au-

torów nie uznawała guza Warthina za praw-

dziwy nowotwór, lecz za zmianę o charakterze

odczynu immunologicznego. Dodatkowym

czynnikiem przemawiającym za wyłuszcze-

niem guza była chęć zminimalizowania ryzy-

ka uszkodzenia nerwu twarzowego.

W chwili obecnej, ze względu na opisywa-

ną możliwość wieloogniskowego występowa-

nia guza i związane z tym ryzyko nawrotów,

usunięcie go poprzez wyłuszczenie stosuje się

głównie w leczeniu gruczolaków zlokalizowa-

nych poza ślinianką przyuszną. W naszym ma-

teriale tę metodę leczenia zastosowaliśmy w

leczeniu 5 guzów położonych poza ślinianką,

w obszarze II regionu węzłów chłonnych szyi

oraz u 7 chorych z guzem położonym w bocz-

no dolnej części bieguna dolnego przyuszni-

cy, w niewielkim stopniu kontaktującym się z

miąższem ślinianki.

W ustalaniu rozległości resekcji miąższu śli-

nianki przyusznej usuwanego wraz z gruczo-

lakiem limfatycznym kierujemy się głównie

lokalizacją nowotworu. Guzy położone ob-

wodowo w płacie powierzchownym usuwamy

wraz z przylegającą częścią płata. Guzy zaj-

mujące centralną część płata powierzchowne-

go wymagają usunięcia płata, natomiast guzy

zlokalizowane w płacie głębokim wymagają

resekcji całej ślinianki z zachowaniem nerwu

twarzowego. Schemat stosowanego przez nas

postępowania ilustruje ryc. 1

Resekcję powierzchownego płata ślinianki

wykonywano w 6 przypadkach guzów zajmu-

jących centralną część płata powierzchowne-

go, przykrywających podział głównych gałęzi

nerwu twarzowego (ryc. 2). Przy obwodowym

położeniu guza, wraz z nim usuwaliśmy tylko

sąsiadującą część miąższu ślinianki (ryc. 3).

Postępowanie takie pozwala zmniejszyć moż-

liwość uszkodzenia pnia nerwu twarzowego.

Wysoce oszczędzającą miąższ gruczołu for-

mą częściowej parotidektomii jest tak zwa-

na „lumpektomia” określana jako rozszerzo-

ne wyłuszczenie. Podczas tego zabiegu usuwa

Ryc. 1. Wybór metody leczenia guza Warthina w za-

leżności od jego lokalizacji.

909

2009, 62, 11

Guz Warthina

Ryc. 2. Pole operacyjne po usunięciu płata powierz-

chownego ślinianki przyusznej.

Ryc. 3. Widok pola operacyjnego po usunięciu guza

umiejscowionego w dolnym biegunie ślinianki przy-

usznej.

Ryc. 4. Pacjent lat 54 z gruczolakiem limfatycznym umiejscowionym poza ślinianką przyuszną w okolicy

zażuchwowej po stronie prawej; a, b – twarz chorego przed zabiegiem, c – pole operacyjne po usunięciu (wy-

łuszczeniu) guza. Widoczna powięź przyuszniczo-żwaczowa, d – usunięty guz okolicy zażuchwowej.

910

J. Przybysz i in.

Czas. Stomatol.,

się guz wraz z około 3-5 mm warstwą przyle-

głego miąższu. Jednak przy usuwaniu guzów

powyżej 3 cm średnicy rozgraniczenie pomię-

dzy częściową parotidektomią powierzchowną

a „rozszerzonym wyłuszczeniem” wydaje się

być wielce kontrowersyjne (ryc. 4). Czasem

przy łagodnych guzach o małych rozmiarach

może być ona stosowana ze względu na ogra-

niczenie pola zabiegu i mniejsze ryzyko wystą-

pienia powikłań w postaci uszkodzenia nerwu

twarzowego, zespołu Łucji Frey czy też niedo-

czulicy dolnej części małżowiny usznej.

Przeciwko metodzie nadmiernego oszczę-

dzania miąższu ślinianki podczas usuwania ła-

godnych guzów przemawia możliwość wielo-

ogniskowego ich występowania. Nasze obser-

wacje potwierdzają tę możliwość. W 1 przy-

padku obserwowaliśmy nawrót guza usunięte-

go dwa lata wcześniej z niewielkim margine-

sem miąższu ślinianki. W powtórnym zabiegu

wraz z guzem usunięto całą śliniankę (ryc.

5). Badanie histopatologiczne wykazało obec-

ność w jej obrębie wieloogniskowego gruczo-

laka limfatycznego. W chwili obecnej, po 5 la-

tach od zabiegu wtórnego nie zaobserwowano

wznowy guza.

W leczeniu gruczolaka limfatycznego, ze

względu na jego lokalizację w większości

przypadków w płacie powierzchownym, cał-

kowite usunięcie ślinianki przyusznej z za-

chowaniem nerwu twarzowego nie wydaje

się konieczne. Wskazaniami do parotidekto-

mii całkowitej w leczeniu gruczolaków lim-

fatycznych są: umiejscowienie guza w płacie

głębokim, powtarzające się stany zapalne w

obrębie ślinianki przyusznej, wieloogniskowy

charakter guza oraz szybki wzrost nowotworu

w wywiadzie [17].

Wnioski

Częściowa parotidektomia jest właściwą

metodą leczenia gruczolaków limfatycznych.

Pozwala uzyskać dobre wyniki odległe, mini-

malizuje ryzyko uszkodzenia nerwu twarzo-

wego i wystąpienia zespołu potliwości sma-

kowej

Piśmiennictwo

1. Aguirre J M, Echebarria M A, Martinez-

Conde R, Rodriguez C, Burgos J, Rivera J M:

Warthin tumor – a new hypthesis concerning

its development. Oral surg Oral med Oral pa-

thol Oral radiol Endod 1998, 85: 60-63.

2. Astor F C, Hanft K L, Rooney P, Benson C

A, Flores T, Lavertu P Extraparotid Warthin`s

tumor: Clinical manifestations, challenges,

and controversies. Otolaryngol Head Neck

Surg 1996, 114: 732-735.

3. Aversa S, Ondolo C, Bollito E, Fadda G,

Conticello S: Preoperative cytology in the

management of the parotid neoplasms. Am J

Otol Head Neck Med Surg 2006, 27: 96-100.

4. Bień S, Kamiński B, Kopczyński J, Sygut J:

Synchroniczne występowanie nowotworów

o różnej histopatologii w obrębie ślinianki

przyusznej. Otolaryngol Pol 2006, 60: 703-

-708.

Ryc. 5 Pole operacyjne po całkowitym usunięciu

ślinianki przyusznej z zachowaniem nerwu twarzo-

wego.

911

2009, 62, 11

Guz Warthina

5. Bilewicz R, Burduk P K, Burduk D,

Kaźmierczak W: Mnogie obustronne gru-

czolaki limfatyczne ślinianek przyusznych.

Otolaryngol Pol 2006, 60: 139-142.

6. Ethunandan M, Pratt C A, Higgins B,

Morrison A, Anand R, Macpherson D W,

Wilson A W: Multiple synchronous and meta-

chronous neoplasms of the parotid gland: The

Chichester experience. Br J Oral Maxillofac

Surg 2006, 44: 397-401.

7. Ethunandan M, Pratt C A, Higgins B, Umar

T, Macpherson D W Wilson A W: Factors in-

fluencing the occurence of multicentric and

recurrent Warthin`s tumour: a cross sectional

study. Int J Oral Maxillofac Surg 2008, 37:

831-834.

8. Gallo O. New insights into the pathogenesis

of Warthin`s tumour. Oral oncol 1995, 31B:

211-215.

9. Giannone N, Lo Muzio L, Politi M:

Extracapsular lumpectomy and SMAS flap

for benign parotid tumours. An early out-

come in a small number of cases on Frey`s

syndrome and facial nerve dysfunction. J

Craniomaxillofac Surg 2008, 36: 239-243.

10. Krzymański G, Domański W, Przybysz

J, Brożyna B, Piętka T, Biernacka B.:

Chirurgiczne leczenie łagodnych nowotwo-

rów ślinianek przyusznych. Czas Stomatol

2006, 62: 197 -202.

11. Maiorano E, Lo Muzio L, Favia G, Piattelli

A: Warthin`s tumour:a study of 78 cases with

emphasis on bilaterality, multifocality, and

association with other malignancies. Oral

Oncol 2002, 38: 35-40.

12. Pietniczka-Załęska M, Kukwa A: Guzy śli-

nianki przyusznej w materiale Kliniki

Otolaryngologii w Warszawie w latach 1990-

-2006. Otolaryngol Pol 2008, 62: 395-399.

13. Rzewnicki J, Woińska-Rojecka T, Othman J,

Mazus K: Nowotwory złośliwe gruczołów

ślinowych w latach 1991–2006 w materiale

Kliniki Otolaryngologii AM w Białymstoku.

Otolaryngol Pol 2007, 61: 817-821.

14. Seifert G: Bilateral Mucoepidermoid car-

cinomas arising in bilateral pre – existing

Warthin`s tumours of the parotid gland. Oral

oncol 1997, 33: 284-287.

15. Takezawa K, Jackson C, Gnepp D R, King T

C: Molecular characterization of Warthin tu-

mor. Oral surg Oral med Oral pathol Oral ra-

diol Endod 1998, 85: 569-575.

16. Webb A J, Eveson J W: Parotid Warthin`s tu-

mour Bristol Royal Infirmary (1985-1995):

a study of histopathology in 33 cases. Oral

Oncol 2002, 38: 163-171.

17. Wierzgoń J, Szymczyk C, Maciejewski A,

Półtorak S: Częściowa parotidektomia jako

alternatywna metoda leczenia gruczolaka lim-

fatycznego ślinianki przyusznej. Otolaryngol

Pol 2007, 61: 142-146.

18. Zajdel K, Gałązka K, Stachura J, Kurzyński

M, Składzień J: Rozwój niskozróżnicowane-

go raka w wieloogniskowym guzie Warthina

u pacjenta z onkocytozą ślinianek przyusz-

nych – opis przypadku. Otolaryngol 2005, 4:

202-206.

Otrzymano: dnia 2.VI.2009 r.

Adres autorów: Warszawa 60, ul. Szaserów 128

Tel.: [phone]

Fax: [phone]

e-mail: [e-mail]